Título completo: Preferencias sociales sobre el cribado neonatal de enfermedades raras en Canarias: un análisis de elección discreta

Financiado por: Fundación Canaria Instituto de Investigación Sanitaria de Canarias (FIISC)

Subvención concedida: 14.000,00 €

Duración: 2 años (2026-2027)

Investigadora principal: Cristina Valcárcel Nazco

Investigadores asociados: Laura Vallejo Torres, Lidia García Pérez, Aránzazu Hernández Yumar, Andrea Duarte Díaz, Oliver Rivero Arias

Antecedentes:

El cribado neonatal permite detectar precozmente enfermedades raras que, sin diagnóstico y tratamiento temprano, pueden ocasionar graves secuelas y elevada carga familiar y social. En Canarias, el programa de cribado incluye un número limitado de patologías, pero existe un debate creciente sobre su ampliación. Sin embargo, no se dispone de evidencia empírica sobre las preferencias de la población respecto a estos programas en España, ni particularmente en Canarias.

Objetivo:

Este proyecto tiene como objetivo principal analizar las preferencias de la población canaria sobre el cribado neonatal de enfermedades raras mediante un experimento de elección discreta (DCE). Esta metodología, consolidada en el ámbito de la economía de la salud, permite cuantificar los atributos que más valoran los ciudadanos y estimar los intercambios que estarían dispuestos a aceptar entre criterios como la gravedad de la enfermedad, la certeza diagnóstica, la existencia de tratamientos efectivos, el impacto en la vida familiar o el coste adicional para el sistema.

Método:

El estudio se desarrollará a lo largo de 24 meses y constará de seis fases. En la primera, se identificarán los atributos y niveles mediante revisión sistemática de la literatura y un proceso Delphi online con participación de expertos clínicos, gestores sanitarios y representantes de asociaciones de pacientes. Este enfoque mixto permitirá garantizar la relevancia clínica, la validez de contenido y la inclusión de la perspectiva de las familias afectadas. En la segunda fase se diseñará el cuestionario online, que incluirá un bloque de tareas de elección (entre 8 y 10 por participante) y se validará mediante pruebas cognitivas con un grupo reducido, seguido de un piloto con 180 personas que permitirá comprobar la comprensión, consistencia y carga cognitiva de los participantes. En la tercera fase se implementará la encuesta principal, dirigida a una muestra representativa de 720 personas residentes en Canarias, estratificada por provincia, sexo y grupos de edad. Sumando piloto y muestra principal, el proyecto alcanzará un total de 900 participantes, lo que proporcionará la potencia estadística necesaria para estimar efectos principales, explorar heterogeneidad en las preferencias y realizar análisis por subgrupos sociodemográficos.

Las fases posteriores estarán dedicadas al análisis estadístico y econométrico de los datos. Se aplicarán modelos logit condicionales para estimar la importancia relativa de los atributos, seguidos de modelos mixtos (random parameters logit) y análisis de clases latentes para identificar subgrupos con patrones diferenciados de preferencias.

Asimismo, se calcularán tasas marginales de sustitución y valores implícitos de disposición a pagar, lo que permitirá interpretar los intercambios entre atributos en términos comprensibles para la toma de decisiones.

La relevancia de este estudio se refleja en su capacidad para generar evidencia inédita en España sobre las preferencias sociales respecto al cribado neonatal de enfermedades raras. Los resultados se trasladarán de forma directa al Servicio Canario de la Salud y a la Red Española de Agencias de Evaluación de Tecnologías Sanitarias y Prestaciones del Sistema Nacional de Salud (RedETS), contribuyendo a que las decisiones sobre ampliación del cribado neonatal se basen no solo en criterios clínicos y económicos, sino también en los valores y prioridades de la ciudadanía. Además, los hallazgos fortalecerán la equidad y la transparencia en la evaluación de tecnologías sanitarias, aportando legitimidad social y facilitando la sostenibilidad de las decisiones en un contexto de recursos limitados.

 

Persona de contacto: Cristina Valcárcel Nazco (cristina.valcarcelnazco@sescs.es)